Les comportements répétés et restreints dans l'autisme : construction et validation d'une échelle d'évaluation., Repetitive and restricted behaviours in autism : construction and validation of an evaluation scale

UNIVERSITÉ FRANÇOIS - RABELAIS
DE TOURS


ÉCOLE DOCTORALE SST
IMAGERIE et CERVEAU

THÈSE présentée par :
Yannig BOURREAU

soutenue le : 22 décembre 2008


pour obtenir le grade de : Docteur de l’université François - Rabelais
Discipline/ Spécialité : Sciences de la Vie / Neurosciences

Les comportements répétés et restreints
dans l'autisme : construction et validation
d'une échelle d'évaluation.




THÈSE dirigée par :
Mme BARTHÉLÉMY Catherine Professeur, université François - Rabelais de Tours
THÈSE codirigée par :
Mme ROUX Sylvie Ingénieur de recherche, université François - Rabelais de Tours

RAPPORTEURS :
Mr FALISSARD Bruno Professeur, université Paris 11
Mme ROGÉ Bernadette université Toulouse 2 -Le Mirail


JURY :
Mme BARTHÉLÉMY Catherine Professeur, université François - Rabelais de Tours
Mr CAMUS Vincent urs
Mr FALISSARD Bruno université Paris 11
Mme MOUREN Marie-Christine Professeur, université Paris 7
Mme ROGÉ Bernadette université Toulouse 2 -Le Mirail
Mme ROUX Sylvie Ingénieur de recherche, université François - Rabelais de Tours




























à Claire

2Remerciements


Je remercie tout particulièrement mon directeur de thèse, Madame le Professeur Catherine
Barthélémy, pour m'avoir accorder sa confiance et m'avoir fait bénéficier de son expérience de la
clinique et de son expertise dans le domaine de l'autisme.

Je remercie les Professeurs Bernadette Rogé et Bruno Falissard de m'avoir fait l'honneur d'être les
rapporteurs de ce travail. Je remercie également les Professeurs Marie-Christine Mouren et Vincent
Camus d'avoir accepté d'être membres du jury de thèse.

Un grand merci à Sylvie Roux qui a été un soutien majeur tout au long de ma thèse et dans tous les
aspects de mon travail.
Merci également à Marie Gomot et Frédérique Bonnet-Brilhault pour leur éclairage scientifique et
clinique sur mon travail.
Merci à Joëlle Malvy et à Pascal Lenoir, ainsi qu'à tout le personnel de l'Hôpital de jour pour leur
accueil et pour avoir accepté de participer à mon travail.
Merci aux étudiants en médecine pour leur participation à l'étude de fidélité inter-cotateurs de l'échelle;
merci à Fabien, Pierre-Guillaume, Pierre, Olivier, Benoît, Elise, Claire, Adrien et Adrien ...
Merci à Luce Corneau pour son aide précieuse dans la cotation des échelles et dans la relecture de
ce mémoire.
Merci à toutes les personnes de l'équipe "Autisme et troubles du développement" de l'unité INSERM
U930 et du Centre de pédopsychiatrie du CHRU Bretonneau à Tours pour leur accueil et leur aide.
Merci à Julie Vidal, Ophélie Rogier, Nadia Hernandez, Emilie Meaux, Hélen Clery. Merci à, Nicole
Bruneau, Joëlle Martineau, Magali Batty, Mélina Huc-Chabrolle, Romuald Blanc, Pascale Dansart,
Carole Grand, Lysiane Crespin, Rémy Magné, Danièle Lioret, Clotilde Oliveira et tous les autres.

Je tiens à remercier tous les centres, toutes les équipes, toutes les personnes qui ont montré de
l'intérêt pour ce travail et ont souhaité participer à l'étude multicentrique, et sans qui tout cela n'aurait
pas été possible. Merci à tout le personnel et aux enfants, adolescents et adultes de l'IME les Tilleuls
à Tours, du FAM les Maisonnées à Azay Le Rideau, de l'Hôpital de Jour Santos Dumont à Paris, du
CH Saint Jean de Dieu à Lyon, de l'Hôpital Universitaire des Enfants Reine Fabiola à Bruxelles, du
CRA Bretagne à Brest, du CRA Rhône Alpes à Saint Egrève, du CRA Aquitaine à Bordeaux, du CRA
Basse-Normandie à Caen, du Cabinet de Psychologie ESPAS - IDDEES à Paris, de l'Hôpital de jour
de Chevilly Larue, du Centre Hélio Marin à Oléron et du Service de Psychiatrie adulte à Saint-Nazaire.

Je remercie la fondation Orange de son intérêt et de son soutien financier pour la réalisation de ce
travail.

3Je remercie les membres de l'arapi de leur intérêt pour mon travail de thèse et pour m'avoir accordé
èmeune bourse qui m'a permis de participer à la 9 Université d'automne de l'arapi.


Enfin, je remercie ma future femme qui a réussi à me supporter et qui, plus que ça, m'a apporté la
stabilité et la confiance dont j'avais besoin. Je remercie mes parents pour m'avoir encouragé à aller
aussi loin. Je remercie mes frères et mes amis pour tout ce qui ne concerne pas ce travail mais m'a
permis de le mener à bien.
4Résumé




Les comportements répétés et restreints (C2R) constituent une composante sémiologique
fondamentale des troubles autistiques dont les mécanismes physiopathologiques sont encore mal
connus. Une meilleure compréhension de cette dimension clinique hétérogène passe par une
description précise et standardisée. Nous avons pour cela construit et validé une échelle d'évaluation
des comportements répétés et restreints : l'échelle EC2R. Celle-ci montrent de bonnes qualités
psychométriques et distingue 4 dimensions signifiantes au sein des C2R : les stéréotypies
sensorimotrices, la réaction au changement, les comportements restreints et l'insuffisance
modulatrice. L'échelle EC2R constitue une avancée réelle pour une approche descriptive mais aussi
neurofonctionnelle des troubles autistiques. Elle doit être utile pour la recherche en facilitant les
confrontations biocliniques et les études génotype-phénotype. Elle doit aussi s'inscrire dans la
pratique clinique en participant à la définition de prises en charge mieux adaptées.


Mots clés : troubles autistiques, comportements répétés et restreints, échelle d'évaluation, validation.

5Abstract




Repetitive and restricted behaviours (RRB) are a core symptom of autism spectrum disorders. Their
physiopathological mechanisms are still poorly understood, and an accurate and standardized
description of these behaviours is needed to advance the understanding of this heterogeneous clinical
dimension of autism. We have therefore developed and validated a new assessment scale for such
repetitive and restricted behaviours, i.e. the RRB scale. This scale has good psychometric qualities
and describes 4 clinically meaningful factors, "sensorimotor stereotypies", "reaction to change",
"restricted behaviours" and "modulation insufficiency". The RRB scale constitutes a real advance
towards a descriptive and neurofunctional approach to autistic disorders. It should be valuable to
facilitate bioclinical comparisons and genotype-phenotype studies in research. It should also be useful
in clinical practice to adapt treatment.


Keywords: autistic disorders, repetitive and restricted behaviours, assessment scale, validation.






6Résumé



Les comportements répétés et restreints (C2R) sont des phénomènes cliniques observés dans de
nombreux troubles psychiatriques et plus particulièrement dans les troubles autistiques. Ces
comportements constituent une composante sémiologique fondamentale de l'autisme et se
manifestent sous des formes très variées. Cette hétérogénéité clinique suggère l'existence de
différents mécanismes physiopathologiques qui restent encore aujourd'hui mal identifiés.
Une description précise et standardisée de cet ensemble hétérogène de comportements répétés et
restreints apparaît nécessaire pour progresser dans la compréhension des troubles autistiques. Aucun
instrument d'évaluation adapté et spécifique de ces comportements n'étant à ce jour disponible, nous
avons construit un outil d'évaluation des comportements répétés et restreints observés dans les
troubles autistiques : l'échelle EC2R. Ce travail de développement s'est appuyé sur une démarche
méthodologique qui comporte 4 étapes principales.
Dans un premier temps, nous